本文原載于《中華骨科雜志》2019年第2期

Perthes病是兒童時期股骨頭血供障礙導致的髖關節(jié)病變，期間各種原因導致股骨頭血供障礙，使股骨頭骨骺全部或部分缺血壞死停止生長。隨后新的血管長入，死骨吸收，新骨再生，股骨頭重新修復，但常常會殘留一定畸形，從而導致早發(fā)骨關節(jié)炎。目前關于Perthes病的研究主要集中在股骨頭的改變，但是疾病常常也會引起髖臼形態(tài)的改變^[1]。

Perthes病患者髖臼形態(tài)改變主要有：髖臼軟骨肥大、三角軟骨的提前愈合、髖臼頂骨質疏松、髖臼輪廓不規(guī)則、髖臼軟骨生長的不平衡以及隨疾病發(fā)展逐漸出現的髖臼發(fā)育不良等^[2,3,4]。2006年Ezoe等^[5]關于髖臼后傾在不同髖關節(jié)疾病中發(fā)生率的250例病例對照研究發(fā)現Perthes病患者中有42%會出現髖臼后傾，且髖臼后傾與疾病預后不良相關。髖臼后傾作為髖臼撞擊和早發(fā)骨關節(jié)炎的重要原因，其在Perthes病中較高出現率也逐漸受到重視^[6]。

一、文獻檢索

本文以'Perthes'、'Perthes病'、'兒童股骨頭缺血壞死'、'Legg-Clave-Perthes病'、'扁平髖'、'股骨頭骨骺骨軟骨炎'、'累-卡-佩斯病'、'股骨髖臼撞擊綜合征'、'髖臼撞擊'、'髖臼后傾'、'髖臼'為中文關鍵詞在CBM、CNKI、萬方數據庫中進行檢索，并以'acetabular retroversion'、'acetabular version'、'version'、'retroversion'、'pincer'、'femoracetabular impingement'、'Legg-Calve-Perthes Disease'、'Perthes disease'、'Perthes'、'osteochondritis deformans'、'coxa plana'為英文關鍵詞在Pubmed、Web of Science、Embase、Scopus、Science Direct、The Cochrane Library數據庫中進行檢索，同義詞使用'or'連接后再用'and'連接兩部分進行主題檢索。重點檢索2006年1月至2018年2月的相關中英文文獻，共檢索到文獻1 802篇。

設定文獻納入標準：①臨床研究對象為Perthes病患兒或曾患Perthes病的兒童或成人；②動物實驗研究為Perthes病的動物實驗模型；③研究Perthes病與髖臼后傾的相互作用；④包括無癥狀人群對照、對側對照、前后對照和無對照；⑤研究結果包括髖臼后傾在Perthes病中流行病學、病因學、病理過程以及與Perthes病的關系；⑥包含Perthes病治療方式對髖臼后傾和髖臼后傾相關股骨髖臼撞擊影響的研究。排除標準：①早于2006年的陳舊文獻（個別經典文獻除外）；②非中文或英文的文獻；③研究與本文主題相關性不高的文獻；④特殊人群Perthes病研究；⑤關于股骨髖臼撞擊征手術治療的文獻。依據上述納入及排除標準，最終納入相關文獻50篇，其中英文文獻45篇，中文文獻5篇（圖1）。

圖1

文獻篩選流程圖。最終納入50篇文獻，其中英文文獻45篇，中文文獻5篇本綜述分別從Perthes病患者髖臼后傾的發(fā)生率、髖臼后傾與預后的關系、不同治療方式對髖臼后傾的影響以及髖臼后傾的原因，闡述髖臼后傾在Perthes病中的研究進展，為臨床診斷、治療提供相關信。

二、髖臼后傾的特點

1999年髖臼后傾作為髖關節(jié)疼痛的原因第一次被Reynolds等^[7]提出，其指的是髖臼在水平面上的病理解剖變異。正常髖臼開口在水平面上是指向前外側，而髖臼后傾時其開口在水平面上指向外側或后外側。髖臼后傾常常是髖臼過深引起，其表現為髖臼前側過度覆蓋，而后側覆蓋正常。但需要注意的是髖臼后傾不僅可以表現為髖臼前側過度覆蓋，也可以是正常的前側覆蓋而后側覆蓋不足表現為髖臼后壁發(fā)育不良。這種后壁發(fā)育不良會導致后側不穩(wěn)和超負荷^[8]。前側過度覆蓋和后側覆蓋不足也可以同時出現。Reynolds等^[7]還提出髖臼后傾在標準骨盆平片上可以表現為交叉征陽性（圖2A）。

圖2

髖臼后傾的X線表現和鉗夾式髖臼撞擊示意圖　A　交叉征陽性和坐骨棘征陽性示意圖，正常情況下髖臼前后壁投影不相交，而髖臼后傾時前后壁投影相交，表現為交叉征陽性。同時骨盆平片上可以看到突出的坐骨棘，表現為坐骨棘征陽性^[7,16]　B　鉗夾式髖臼撞擊：股骨頭內旋時髖臼前唇與股骨頭頭頸連接處撞擊，同時通過杠桿效應股骨頭與髖臼后內側壁相互作用^[11]

髖臼后傾可引起鉗夾式髖臼撞擊^[9]。鉗夾式髖臼撞擊是股骨頭頸連接處與突出的髖臼前唇發(fā)生撞擊，持續(xù)性撞擊導致髖臼上唇變性，囊變，邊緣鈣化，這些改變使髖臼進一步加深，使后傾進一步加重^[10]。同時股骨頸與髖臼前盂唇的杠桿效應也使股骨頭與髖臼后內側壁相互作用^[11]（圖2B）。Henak等^[12]在比較了正常髖臼軟骨和后傾髖臼軟骨局部力學后，發(fā)現后傾的髖臼比正常髖臼有更集中的局部接觸應力。Ganz等^[6]提出髖臼撞擊是青少年骨關節(jié)炎的重要原因。Maranho等^[13]通過磁共振證明Perthes病后髖臼后傾是盂唇破壞的危險因素。Perthes病作為髖臼后傾和髖臼撞擊的重要原因，正逐漸被人重視^[14,15]。

三、Perthes病中髖臼后傾的研究

對于髖臼后傾在Perthes病中的發(fā)生率、與預后的關系、不同治療方式對髖臼后傾的影響，以及髖臼后傾與Perthes病的因果關系是目前研究的熱點問題。

（一）髖臼后傾的發(fā)生率

本文納入6篇關于Perthes病患者髖臼后傾發(fā)生率研究的文獻（表1）。2006年Ezoe等^[5]研究發(fā)現42%的Perthes病患者成年后出現髖臼后傾，而對照組僅6%發(fā)生髖臼后傾。2008年Sankar等^[17]也發(fā)現Perthes病患兒骨骼成熟后有31%發(fā)生髖臼后傾。2010年Berg等^[18]發(fā)現曾患過Perthes病的成人31%對側出現髖臼后傾。2012年Kawahara等^[19]通過坐骨棘征和交叉征研究Perthes病患者成年后的髖臼后傾，發(fā)現49.5%受累側髖臼交叉征陽性，且未受累側交叉征陽性率也有45.8%，因而其認為Perthes病影響整個骨盆發(fā)育。2016年Yoshida等^[20]隨訪25例Perthes病患兒至13歲，末次隨訪發(fā)現60%交叉征陽性。雖然上述研究表明31%~60%的Perthes病患者在骨骼成熟后出現髖臼后傾，并且未受累側也會出現髖臼后傾，但是這些研究都是通過交叉征來研究髖臼后傾。由于兒童時髖臼前后壁還是軟骨，所以不能通過交叉征來反映兒童時期是否存在髖臼后傾^[21]。

表1

既往文獻報告Perthes病患者髖臼后傾發(fā)生情況

2008年Kalberer等^[22]提出坐骨棘征（圖2A）與交叉征高度相關，當坐骨棘征陽性時也可提示髖臼后傾，且坐骨棘征陽性可提示髖臼前后壁未鈣化的兒童髖臼后傾。2011年Larson等^[16]通過坐骨棘征研究Perthes病患兒髖臼后傾，骨骼未成熟患兒受累側髖關節(jié)90%（37/41）的坐骨棘征陽性，對照組32%（16/50），且在疾病早期也有90%（9/10）陽性。雖然骨盆平片上可以通過交叉征和坐骨棘征來判斷髖臼后傾，但由于不同體位和前后結構的重疊會對結果造成較大影響^[23]。2008年Sankar等^[17]通過髖臼前傾角來描述髖臼后傾程度（圖3）。2016年Yoshida等^[20]通過MR檢查軸位像測量25例Perthes病患兒的髖臼前傾角，末次隨訪發(fā)現60%交叉征陽性，且交叉征陽性組第一次軸位像上髖臼前傾角明顯小于交叉征陰性組，提示交叉征陽性組從疾病早期就存在髖臼后傾。這些研究提示在Perthes病的早期就存在髖臼后傾。

圖3

髖臼前傾角測量方法示意圖。在軸位像上兩側髂骨最低點繪制虛線為基線，通過股骨頭的中心作基線的垂線，垂線與髖臼骨緣切線之間的夾角為髖臼前傾角，角度越小說明髖臼后傾越嚴重^[17]

（二）髖臼后傾與預后

Ezoe等^[5]發(fā)現髖臼后傾發(fā)生率與疾病預后相關，在StulbergⅢ、Ⅳ或Ⅴ級患者中68%的髖臼后傾發(fā)生率。而在StulbergⅠ、Ⅱ級中僅16%發(fā)生髖臼后傾。Kawahara等^[19]也發(fā)現在非球形股骨頭組中交叉征陽率高于球形股骨頭組（59.6% vs. 38.6%）。Larson等^[24]發(fā)現外側住分級與髖臼撞擊出現率相關。Yoshida等^[20]分析25例保守治療的患者髖臼前傾角的變化，發(fā)現髖臼后傾可以出現在受累側髖臼或雙側髖臼，而出現雙側髖臼后傾的患者預后不良。多項臨床研究表明Perthes病患者出現髖臼后傾與不良預后有關。眾所周知Perthes病的發(fā)病年齡和疾病分級是影響疾病預后的兩個重要因素，那么它們是否和髖臼后傾一起影響疾病的預后？

（1）髖臼后傾與疾病分期分級

Larson等^[16]研究發(fā)現處于壞死期的1例和碎裂期9例患者中的8例，以及修復期的13例都有坐骨棘征陽性。由于該研究Perthes病患者中有90%的坐骨棘征陽性，所以沒能分析坐骨棘征與疾病分期的關系。Sankar等^[17]研究了Herring分級與髖臼前傾角的關系。他們發(fā)現B/C級或C級組比A或B級組表現出更嚴重的后傾，但他分析認為分級更差的患者是由于就診更晚。Yoshida等^[20]研究了15例交叉征陽性患者和10例交叉征陰性患者改良外側柱分級，發(fā)現疾病的分級與是否出現交叉征陽性無明顯相關。這提示髖臼后傾可能是Perthes病的獨立危險因素，但仍需進一步研究。

（2）髖臼后傾與性別年齡

Ezoe等^[5]報道Perthes病髖臼后傾男性發(fā)生率為46%，比女性38%稍高。Tannenbaum等^[25]通過測量骨盆標本表明男性髖臼前傾角度明顯小于女性（分別為16°±7°，19°±8°），差異有統(tǒng)計學意義，但沒有研究比較Perthes病患者髖臼后傾的性別差異。

年齡越小髖臼塑形能力越強，Kopydlowsk等^[26]對正常標本研究表明髖臼整體不會隨著年齡增長而出現后傾。在Kawahara等^[19]的研究中他發(fā)現在交叉征陽性組Perthes病的平均發(fā)病年齡為7.62歲，交叉征陰性組發(fā)病年齡為6.88歲，差異無統(tǒng)計學意義。Yoshida等^[20]研究發(fā)現在發(fā)病后的平均6.5個月，病變側髖臼和未受累側髖臼逐漸開始出現髖臼后傾。從現有臨床研究來看，髖臼后傾與患兒的發(fā)病年齡無明顯相關，但是在發(fā)病早期就開始逐漸出現髖臼后傾。

目前對于髖臼后傾與疾病的分期分級和性別年齡的相關性的研究病例數較少，今后仍需大樣本的相關研究。雖然多項研究表明髖臼后傾與Perthes病患者的預后相關，但對于髖臼后傾如何影響Perthes病患者的預后目前尚不清楚。

（三）治療方式對髖臼后傾的影響

Perthes病包容治療的理念目前被廣泛接受，無論手術或非手術治療，其目的都是使股骨頭盡量在髖臼的包容下重新塑形，以減少股骨頭的形變從而降低早發(fā)骨關節(jié)的發(fā)生率。2012年Kawahara等^[19]研究發(fā)現非手術治療的Perthes病患者患側髖臼有49.5%的髖臼后傾。相對于非手術治療，手術治療作為治療Perthes病的重要方式，其對髖臼形態(tài)的影響不言而喻。目前手術方式主要包括：骨盆截骨，股骨近端截骨或者二者聯合等。

骨盆截骨作為治療Perthes病和發(fā)育性髖關節(jié)脫位的重要手術方式，其可以直接改變髖臼的形態(tài)。早在1999年Myers等^[27]報道了五例患兒行Bernese髖臼周圍截骨術后出現髖臼撞擊。一些研究者也發(fā)現在Salter和三聯截骨后會出現預期之外的髖臼后傾^{[28,29,30,31]}。因為這兩種截骨方式可以使髖臼在水平方向上過度向前旋轉從而引起髖臼后傾。Jawish等^[32]研究發(fā)現髖臼周圍截骨術后，手術側髖臼前傾角較非手術側?。ㄊ中g側2°比非手術側6°），說明手術側較非手術側出現髖臼后傾，而在他的研究中不包括Salter截骨和三聯截骨。在Al-Moussa等^[33]的研究中5例Perthes病患兒行骨盆截骨，隨訪至平均年齡17.5歲，有2例患兒（40%）有交叉征陽性并出現髖臼撞擊。該研究中髖臼后傾發(fā)生率與Kawahara等^[19]報道的非手術治療的發(fā)生率相似（40%與49.5%），但作者未分析是手術造成的髖臼后傾還是疾病本身產生的髖臼后傾。Iwai等^[34]研究發(fā)現髖臼旋轉截骨術也可以造成髖臼后傾引起髖臼撞擊。2017年Jawish等^[35]通過三維CT探討了大齡兒童四方體截骨后髖臼截骨塊的旋轉模式。在文章中他們提出髖臼截骨塊應該是冠狀面上向外旋轉和矢狀面上向前旋轉的組合，而不應該有水平面上的旋轉。這種截骨旋轉方式可以避免髖臼水平方向上的過度旋轉，從而預防髖臼后傾和髖臼撞擊（圖4）。

圖4

Jawish等推薦的截骨塊擺放方式示意圖。患兒，男，8歲，右側股骨頭壞死術前術后的三維視圖　A　術前前面觀示右側股骨頭形變　B　術前后面觀示右側股骨頭形變并半脫位　C　術后前面觀示前外側髖臼邊緣角較前減小　D　術后后面觀示截骨塊在冠狀面上向外旋轉后，前、后外側髖臼邊緣較前減小，股骨頭外側覆蓋改善　E　術前右側髖關節(jié)側面觀示骨頭塌陷　F　術后右側髖關節(jié)側面觀示截骨塊矢狀面上向前旋轉，前覆蓋較前改善　G　為正常左側髖關節(jié)側面觀^[35]

雖然有些研究者發(fā)現骨盆截骨術后會出現髖臼后傾，但是Kobayashi等^[31]研究發(fā)現在骨骼未成熟時行Salter截骨成年后也不會引起髖臼后傾，在長期的隨訪中他發(fā)現股骨頭形變是髖臼后傾的危險因素。且Najdi等^[36]研究表明<6歲的患兒行三聯截骨治療也可以避免髖臼后傾。Accadbled等^[37]研究發(fā)現三聯截骨中有經驗的醫(yī)師把截骨塊擺在正常的位置可以避免髖臼后傾。Wylie等^[38]提出可以通過術中X線片來避免髖臼前后傾。他們考慮骨盆截骨后出現髖臼后傾可能是截骨塊位置擺放不當引起的。與此同時髖臼周圍截骨也可以用于矯正髖臼后傾來治療髖臼撞擊^[39]。

骨盆截骨術可以通過移動截骨塊來直接改變髖臼的形態(tài)，而且在骨盆截骨術中應盡量避免髖臼向前旋轉而造成髖臼后傾。但是手術刺激會不會造成髖臼發(fā)育的改變而引起髖臼后傾呢？2006年Domzalski等^[40]研究發(fā)現外側支撐術（Shelf髖臼成形術）可以刺激髖臼外側生長，而股骨近端內翻截骨卻不可以。2012年Yoo等^[41]研究發(fā)現Shelf髖臼成形術可以刺激整個髖臼的發(fā)育。雖然這些研究表明一些手術可以刺激髖臼發(fā)育，但是手術刺激是加重還是減輕Perthes病患者的髖臼后傾，目前還沒有相關研究。異常機械應力可以影響髖臼軟骨的發(fā)育，而Perthes病引起的股骨頭及股骨近端形態(tài)異常和截骨術后引起的頭臼生物力學改變^{[42,43,44,45,46]}。這是否會影響髖臼后傾的發(fā)生仍需要進一步研究。

（四）髖臼后傾的與Perthes病的因果關系

31%~60%的Perthes病患者有髖臼后傾，是不是Perthes病引起了髖臼后傾呢？2008年Sankar等^[17]研究44例Perthes病患者與35例正常者發(fā)現，在疾病診斷早期Perthes病骨骼未成熟的患兒中1.8%存在髖臼后傾，與正常對照組無差異。但是隨著時間的發(fā)展，在骨骼成熟后曾患Perthes病的患兒中31%存在髖臼后傾，且股骨頭形變越嚴重越有可能出現髖臼后傾。因此，其認為股骨頭缺血壞死引起了髖臼后傾。Yoshida等^[20]研究發(fā)現隨著疾病的進展，受累側臼前傾角逐漸減小，逐漸進展為髖臼后傾。Kawahara等^[19]發(fā)現45.8%的Perthes病患者出現雙側髖后傾，因此他提出在發(fā)育過程中Perthes病導致整個骨盆的發(fā)育異常。目前多數學者認為是由于Perthes病引起了髖臼后傾。

但也有學者認為髖臼后傾是造成股骨頭缺血的原因。2006年Eijer^[47]通過觀察Perthes病患者的影像資料發(fā)現，Perthes病兒童和患兒成年后都有較高比例的髖臼后傾，因此他提出股骨和髖臼的相對位置異常使股骨頭的血管受壓，造成股骨頭缺血，而髖臼后傾作為一種發(fā)育異常引起Perthes病是絕對有可能的。2011年Larson等^[16]通過坐骨棘征研究Perthes病患兒的髖臼后傾，發(fā)現在疾病早期90%患者坐骨棘征陽性，因此他認為髖臼后傾導致股骨頭前側過度覆蓋，理論上過度突出的前唇可以在髖關節(jié)屈曲內旋時會撞擊股骨頭支持帶血管，從而導致股骨頭缺血。

目前引起髖臼后傾的原因尚不明確。Yoshida等^[20,48]的研究中交叉征陽性組中在疾病的早期即出現了髖臼后傾，其認為這與髖臼后傾后壁發(fā)育不良相似，會在發(fā)育過程中持續(xù)存在。交叉征陰性組受累髖臼逐漸出現后傾，可能是由于髖關節(jié)的炎癥，血流動力學的改變，或是與形變股骨頭相互作用的機械因素導致。對于預后不良組隨時間雙側髖關節(jié)均出現髖臼后傾，可能是由于腰椎后凸、機械刺激三角軟骨以及滑膜炎產生的細胞因子、基因等因素所致。

（五）髖臼后傾的動物實驗研究

目前Perthes病研究的主要動物模型通過手術環(huán)扎幼豬股骨頸并切斷圓韌帶造成股骨頭缺血壞死。Shapiro等^[49]通過該動物模型研究Perthes病的髖臼改變，發(fā)現在術后8周術側髖臼關節(jié)軟骨和臨近的髖臼骨質都繼發(fā)于股骨頭壞死發(fā)生形變。Upasani等^[50]通過動物模型研究發(fā)現術后8周后髖臼發(fā)生特定改變，表現為髖臼上、后、下象限的覆蓋角度明顯減少，髖臼前傾角和傾斜角度的減少。這種改變和臨床上Perthes病的髖臼改變相似。雖然其發(fā)現了這一變化規(guī)律，但未進行組織學、細胞分學、及生物力學研究。他猜測髖臼后傾的原因可能是由于股骨頭壞死引起青春期髖臼后側比前側骨化廣泛且延遲，覆蓋角減少時即出現髖臼后傾。造成髖臼局部生長發(fā)育異常的原因其提出兩種假說：①髖臼的適應是由于與股骨頭在不同位置的接觸力和其他導致骨重建的其他因素刺激或抑制局部髖臼的發(fā)育造成的；②壞死股骨頭引起了關節(jié)內的炎癥影響了髖臼軟骨和三角軟骨的骨化。

髖臼后傾作為一種解剖變異，與股骨髖臼撞擊、早發(fā)骨關節(jié)炎聯系密切。Perthes病患者中髖臼后傾發(fā)生率為31%~60%，且髖臼后傾與疾病的不良預后有關。骨盆截骨可直接通過改變髖臼截骨塊的位置致髖臼后傾，而且在手術過程中應該避免截骨塊在水平面上向前旋轉而造成髖臼后傾。雖然手術刺激可以影響髖臼發(fā)育，但手術刺激能否影響髖臼后傾的發(fā)生，目前還無相關研究。對于Perthes病中髖臼后傾的原因以及髖臼后傾的類型目前還不明確，仍需要大量臨床資料研究Perthes病中髖臼后傾的發(fā)生發(fā)展規(guī)律，以及其如何影響預后。動物模型作為研究Perthes病病理過程的重要工具，近年來也逐漸應用到了Perthes病髖臼形態(tài)變化的研究中，未來有望通過動物模型為Perthes病髖臼后傾的研究提供組織學、細胞分子學、生物力學等方面的研究資料。

“參考文獻略”